Incidence and outcome of prenatal brain abnormality in twin‐to‐twin transfusion syndrome : systematic review and meta‐analysis

ABSTRACT Objectives To evaluate the incidence of antenatally diagnosed brain injury in twin pregnancy complicated by twin‐to‐twin transfusion syndrome (TTTS) and to quantify the perinatal mortality, morbidity and long‐term neurodevelopmental outcome of these fetuses. Methods MEDLINE, EMBASE, ClinicalTrials.gov and The Cochrane Library databases were searched. Inclusion criteria were studies reporting on brain abnormality diagnosed antenatally in twin pregnancies complicated by TTTS. The primary outcome was the incidence of prenatal brain abnormality. The secondary outcomes were intrauterine demise (IUD), neonatal death, termination of pregnancy (TOP) and long‐term morbidity. Outcomes were explored in the population of fetuses with antenatal diagnosis of brain abnormality. Subgroup analysis according to the type of treatment, gestational age, Quintero stage at diagnosis and/or treatment, and cotwin death was planned. Meta‐analysis of proportions was used to combine data and pooled proportions and their 95% CI were reported. Results Thirteen studies including 1573 cases of TTTS and 88 fetuses with an antenatal diagnosis of brain abnormality were included in the systematic review. The meta‐analysis included only studies reporting on brain abnormality in twin pregnancy complicated by TTTS cases and treated with laser surgery. Overall, brain injury occurred in 2.2% (52/2410) of fetuses (eight studies). Brain abnormality was reported in 1.03% and 0.82% of recipients and donors, respectively. The most common type of abnormality was ischemic lesions (30.4% (95% CI, 19.1–43.0%)), followed by destructive lesions (23.9% (95% CI, 13.7–35.9%)), ventriculomegaly (19.9% (95% CI, 10.6–31.3%)) and hemorrhagic lesions (15.3% (95% CI, 7.1–25.8%)). Spontaneous IUD occurred in 13.4% (95% CI, 5.1–24.8%) of fetuses, while TOP was chosen by parents in 53.5% (95% CI, 38.9–67.8%) cases. Neonatal death was reported by only three studies, with an incidence of 15.4% (95% CI, 2.8–35.4%). Finally, only two studies reported on composite morbidity, with an overall rate of the outcome of 20.4% (95% CI, 2.5–49.4%) and rates of 29.7% and 20.4% in the recipient and donor fetuses, respectively. Due to the small numbers, only composite morbidity was analyzed and no information on neonatal intensive care unit admission, respiratory distress syndrome or other long‐term outcomes, such as neurodevelopmental delay and cerebral palsy, could be retrieved reliably. Conclusions The overall incidence of antenatally diagnosed fetal brain abnormality in twin pregnancy complicated by TTTS treated with laser surgery is around 2% and is mainly ischemic in nature (30.4%). TOP was chosen by parents in more than half of cases (53.5%). No information could be retrieved on morbidity outcomes, highlighting the urgent need for long‐term follow‐up studies of these children. © 2022 International Society of Ultrasound in Obstetrics and Gynecology. RESUMEN Incidencia y resultado de las anomalías cerebrales prenatales en el síndrome de transfusión feto‐fetal: revisión sistemática y metaanálisis Objetivos Evaluar la incidencia de lesiones cerebrales diagnosticadas prenatalmente en embarazos de gemelos complicados por el síndrome de transfusión feto‐fetal (STFF) y cuantificar la mortalidad perinatal, la morbilidad y el resultado del neurodesarrollo a largo plazo de estos fetos. Métodos Se realizó una búsqueda en las bases de datos MEDLINE, EMBASE, ClinicalTrials.gov and The Cochrane Library. Los criterios de inclusión fueron los estudios que informaban sobre una anomalía cerebral diagnosticada prenatalmente en embarazos de gemelos complicados por STFF. El resultado primario fue la frecuencia de anomalías cerebrales prenatales. Los resultados secundarios fueron la muerte intrauterina (MIU), la muerte neonatal, la interrupción del embarazo (IE) y la morbilidad a largo plazo. Se exploraron los resultados en la población de fetos con diagnóstico prenatal de anomalía cerebral. Se planificó un análisis de subgrupos según el tipo de tratamiento, la edad gestacional, el estadio de Quintero en el momento del diagnóstico y/o del tratamiento y la muerte de un gemelo. Se utilizó el metaanálisis de proporciones para combinar los datos y se reportaron las proporciones agrupadas y su IC del 95%. Resultados Se incluyeron en la revisión sistemática 13 estudios que incluían 1.573 casos de STFF y 88 fetos con un diagnóstico prenatal de anomalía cerebral. El metaanálisis incluyó sólo estudios que informaban sobre la anomalía cerebral en casos de embarazo gemelar complicado con STFF y tratados con cirugía láser. En general, la lesión cerebral se produjo en el 2,2% (52/2410) de los fetos (ocho estudios). Se notificaron anomalías cerebrales en el 1,03% y el 0,82% de los receptores y donantes, respectivamente. El tipo de anomalía más frecuente fueron las lesiones isquémicas (30,4% (IC 95%, 19,1–43,0%)), seguidas de las lesiones destructivas (23,9% (IC 95%, 13,7–35,9%)), la ventriculomegalia (19,9% (IC 95%, 10,6–31,3%)) y las lesiones hemorrágicas (15,3% (IC 95%, 7,1–25,8%)). La MIU espontánea se produjo en el 13,4% (IC 95%, 5,1–24,8%) de los fetos, mientras que la IE fue elegida por los padres en el 53,5% (IC 95%, 38,9–67,8%) de los casos. Sólo tres estudios informaron de la muerte neonatal, con una incidencia del 15,4% (IC del 95%, 2,8–35,4%). Por último, sólo dos estudios informaron sobre la morbilidad compuesta, con una tasa global del resultado del 20,4% (IC del 95%, 2,5–49,4%) y tasas del 29,7% y el 20,4% en los fetos receptores y donantes, respectivamente. Debido al número reducido, sólo se analizó la morbilidad compuesta y no se pudo recuperar de forma fiable información sobre el ingreso en la unidad de cuidados intensivos neonatales, el síndrome de dificultad respiratoria u otros resultados a largo plazo, como el retraso en el desarrollo neurológico y la parálisis cerebral. Conclusiones La incidencia global de anomalías cerebrales fetales diagnosticadas prenatalmente en embarazos gemelares complicados con STFF tratados con cirugía láser es de alrededor del 2% y es principalmente de naturaleza isquémica (30,4%). La IE fue elegida por los padres en más de la mitad de los casos (53,5%). No se pudo recuperar información sobre los resultados de morbilidad, lo que pone de manifiesto la necesidad urgente de estudios de seguimiento a largo plazo de estos niños.摘要双胎输血综合征产前脑异常的发生率和结果: 系统评价和荟萃分析目的评估双胎妊娠合并双胎输血综合征(TTTS)产前诊断脑损伤的发生率，量化这些胎儿的围产期死亡率、发病率和远期神经发育结局。方法检索MEDLINE、EMBASE、ClinicalTrials.gov和Cochrane图书馆数据库。 纳入标准是双胎妊娠合并双胎输血综合征(TTTS )时产前诊断的脑异常的研究报告 。 主要结果是产前脑异常的发生率。 次要结局是宫内死亡 (IUD)、新生儿死亡、终止妊娠 (TOP) 和长期发病率。 在产前诊断为脑异常的胎儿人群中探索了结果。 计划根据治疗类型、胎龄、诊断和/或治疗时的 Quintero 分期以及双胞胎死亡进行亚组分析。 比例的荟萃分析用于合并数据和汇总比例，并报告了 95%的置信区间/CI。结果系统评价纳入 13 项研究，包括 1573 例 TTTS 和 88 例产前诊断为脑异常的胎儿。荟萃分析仅包括双胎妊娠合并双胎输血综合征( TTTS) 并接受激光手术治疗的脑异常病例研究报告。总体而言，2.2% (52/2410) 的胎儿发生脑损伤(8 项研究)。分别有 1.03% 和 0.82% 的受者和供者报告了脑部异常。最常见的异常类型是缺血性病变(30.4%(95% CI，19.1‐43.0%))，其次是破坏性病变(23.9%(95% CI，13.7‐35.9%))，脑室扩大(19.9%(95% CI, 10.6–31.3%)) 和出血性病变 (15.3% (95% CI, 7.1–25.8%))。自发性宫内死亡发生在 13.4%(95% CI，5.1‐24.8%)的胎儿中，而 父母选择终止妊娠(TOP) 的发生率为53.5%(95% CI，38.9‐67.8%)。只有三项研究报告了新生儿死亡，其发生率为 15.4%(95% CI，2.8‐35.4%)。最后，只有两项研究报告了复合发病率，占总结局的20.4%(95% CI，2.5‐49.4%)，受体和供体胎儿的总发病率分别为 29.7% 和 20.4%。由于样本数量少，仅分析了复合发病率，无法可靠检索有关新生儿重症监护病房入院、呼吸窘迫综合征或其他长期结果(如神经发育迟缓和脑瘫)的信息。.

Medienart:	E-Artikel

Erscheinungsjahr:	2022
Erschienen:	2022

Enthalten in:	Zur Gesamtaufnahme - volume:60
Enthalten in:	Ultrasound in Obstetrics & Gynecology - 60(2022), 2, Seite 176-184

Beteiligte Personen:	Sileo, F. G. [VerfasserIn] Curado, J. [VerfasserIn] D'Antonio, F. [VerfasserIn] Benlioglu, C. [VerfasserIn] Khalil, A. [VerfasserIn]

BKL:	44.92

Anmerkungen:	Copyright © 2022 ISUOG. Published by John Wiley & Sons Ltd

Umfang:	9

doi:	10.1002/uog.24895

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Förderinstitution / Projekttitel:

PPN (Katalog-ID):	WLY01409407X